Endosalpingioza limfonodulilor axilari - leziune primarã sau metastasticã

  1. Home
  2. Articles

Endosalpingioza limfonodulilor axilari - leziune primarã sau metastasticã

Simona Stolnicu, Simona Mocan, M.F. Coros, Doinita Rãdulescu, T. Bara
Cazuri clinice, no. 3, 2005
* Departamentul de Morfopatologie, U.M.F., Târgu Mures
* Departamentul de Morfopatologie, U.M.F., Târgu Mures
* Clinica Chirurgie I, U.M.F., Târgu Mures
* Departamentul de Morfopatologie, U.M.F., Iasi
* Clinica de Chirurgie II, U.M.F., Târgu Mures


Introducere
Endosalpingioza este o leziune constituitã din structuri glandulare benigne, delimitate de un epiteliu de tip tubar, localizate la nivelul peritoneului, epiplonului precum si a limfonodulilor retroperitoneali. Mult mai rar, aceastã leziune se poate observa în limfonodulii axilari, fiind raportate pânã în prezent doar câteva cazuri în literatura de specialitate. Dacã epiteliul care delimiteazã aceste glande este atipic, leziunea se numeste endosalpingiozã atipicã. Dacã ea se asociazã cu o tumorã primarã seroasã borderline ovarianã atunci, la nivelul peritoneului si a epiplonului se numeste implant dar în limfonodul se numeste afectare secundarã de tip seros papilar. Dacã este descoperitã înainte de diagnosticarea tumorii primare ovariene, atunci ea ridicã serioase probleme de diagnostic diferential cu o metastazã cu punct de plecare mamar, tiroidian, ovarian. Unii autori o si considerã metastazã, în timp ce altii considerã cã ea reprezintã o leziune care se dezvoltã concomitent cu tumora primarã ovarianã, de aceea o numesc afectare secundarã de tip seros papilar.

Material si Metodã
Prezentãm cazul unei paciente de 33 de ani operatã pentru o formatiune tumoralã mamarã stângã, localizatã în cadranul supero-extern asociatã cu limfadenopatie axilarã stângã. S-a efectuat o sectorectomie cu evidarea a trei limfonoduli axilari stângi. Piesa operatorie fixatã în formol se preleveazã iar fragmentele obtinute se sectioneazã si se coloreazã cu H-E, H-PAS, PAS-Alcian.

Rezultate
Diagnosticul histopatologic al tumorii mamare a fost de fibroadenom mamar de tip intracanalicular fãrã atipii. Cei trei limfonoduli axilari de dimensiuni între 5,5 si 10 milimetri diametru, erau fãrã modificãri patologice macroscopice. Microscopic prezentau la nivelul corticalei structuri glandulare de dimensiuni diferite, rotunde sau ovalare, delimitate de un epiteliu unistratificat cubic, format din celule cu cito-plasmã eozinofilã si nucleu cu pleomorfism moderat (fig. 1). Structurile glandulare prezintã spre lumen proiectii papilare, cu un ax conjunctiv delimitat de acelasi tip de epiteliu. Se observã numerosi corpi psamomatosi dar fãrã secretie de mucinã pe coloratia PAS-Alcian. Diagnosticul histopatologic a fost de metastaze limfonodulare de carcinom papilar, posibil de origine ovarianã sau tiroidianã si s-a recomandat explorarea glandei mamare restante, a tiroidei si a ovarelor.
La interval de douã luni pacienta se interneazã din nou în serviciul de chirurgie cu diagnosticul de tumorã ovarianã bilateralã. Se efectueazã histerectomie totalã cu anexectomie bilateralã si se rezecã si un fragment de epiplon. Macroscopic ambele ovare sunt transformate tumoral chistic multilocular cu diametrul de 70-80 milimetri si cu suprafata externã cu numeroase excrescente papilare friabile, de culoare cenusie (cu dimensiuni de 5-20 milimetri). Restul organelor extirpate erau fãrã modificãri macroscopice patologice.
Microscopic, pe suprafata si în grosimea seroasei corpului uterin se observã insule formate din glande si stromã de tip endometrial dar si din glande mici sau dilatate chistic, delimitate de un epiteliu unistratificat, de tip tubar, fãrã atipii, înconjurate de o stromã redusã cu celule limfocitare. Ambele ovare sunt constituite din structuri chistice, cu proiectii papilare, delimitate de un epiteliu stratificat cubic, cu atipie nuclearã dar fãrã invazie în stroma subiacentã (fig. 2). În grosimea epiplonului existã focare multiple constituite din glande delimitate de un epiteliu unistratificat de tip tubar sau din structuri epiteliale micropapilare fãrã stromã între ele, asociat cu prezenta de corpi psamomatosi (fig. 3).
Figura 1
Figura 2
Figura 3
Diagnosticul histopatologic a fost de tumorã seroasã borderline de tip papilar de suprafatã dreaptã si tumorã seroasã borderline de tip chistic papilar stângã, focare de endometrio-zã si endosalpingiozã pe seroasa corpului uterin, endosalpingiozã si implante epiteliale noninvazive epiploice, limfonodul intraepiploic cu afectare secundarã de tip seros papilar.

Discutii
Endosalpingioza apare la paciente în perioada reproductivã, vârsta medie fiind de 29 ani (1). În ceea ce priveste histogeneza, existã mai multe teorii. Una sustine originea în sistemul Mullerian secundar, alta prin faptul cã în urma unei salpingite cronice se produce implantarea epiteliului tubar alterat, alta cã ar reprezenta resturi congenitale de origine Wolfianã, iar alta cã s-ar dezvolta printr-o metaplazie a unei endometrioze sau a endoteliului limfatic sau metaplazia mezoteliului peritoneal (1). În cazul asocierii cu o tumorã seroasã ovarianã borderline se considerã cã endosalpingioza reprezintã implante tumorale care s-au maturizat (2). Unii autori sustin însã si originea metastaticã a acestora (mai ales în cazul în care se asociazã cu tumori ovariene) (3).
Ca localizare, focarele de endosalpingiozã apar cel mai frecvent în peritoneul de la nivelul corpului uterin, trompe, ovare si funduri de sac. Mai rar, ele apar în peritoneul parietal, omentum, seroasa vezicii urinare, intestinale, regiunea paraaorticã, piele. Clinic si la examinarea macroscopicã focarele de endosalpingiozã nu se observã de obicei cu ochiul liber ci doar la examinarea microscopicã. Rareori însã, aceste focare pot fi observate macroscopic ca având diametrul de 1-2 milimetri, de culoare galbenã-albicioasã, ca niste mici chisturi pline cu un continut sero-citrin. Exceptional aceste chisturi pot avea dimensiuni mai mari. Microscopic, focarele respective sunt formate din structuri glandulare mici sau dilatate chistic, delimitate de un strat de celule care seamãnã cu cele de la nivelul epiteliului tubar. Uneori acest epiteliu poate fi pseudostratificat sau poate prezenta proiectii papilare. Nu se observã însã nici atipie nuclearã si nici activitate mito-ticã. Pe coloratia PAS se observã cã la polul apical al celulelor epiteliale si în lumenul glandelor apare un material secretor PAS-pozitiv. Ele sunt înconjurate de un strat subtire de tesut conjunctiv care poate contine celule de tip inflamator. În stroma adiacentã sau în lumenul glandelor pot apare corpi psamomatosi.
Diagnosticul diferential se face cu resturile mezonefrice, cu focarele de endometriozã, cu incluzii mezoteliale, cu hiperplazia mezotelialã sau cu mezoteliomul.
Dacã tumora peritonealã primarã seroasã coexistã cu o tumorã seroasã borderline ovarianã este aproape imposibil de stabilit care dintre cele douã leziuni este tumora primarã dar acest lucru prezintã importantã practicã redusã, deoarece nu modificã prognosticul leziunilor respective. Dacã ambele sunt tumori borderline, ele au un prognostic bun. Dacã o tumorã seroasã ovarianã borderline se asociazã cu implante noninvazive ea are prognostic de asemenea bun (4, 5).
Structurile glandulare benigne de origine Mullerianã se localizeazã cel mai frecvent în limfonodulii paraaortici si pelvini mai rar în regiunea femuralã, inghinalã, pericolicã sau perigastricã (6, 7). Exceptional s-au descris si în limfonodulii extraabdominali (8, 9). Au fost descrise pentru prima datã de cãtre Ries în 1897 (10). Incidenta leziunii este foarte variabil raportatã în diferite studii, deoarece diagnosticul este microscopic si se face în momentul în care limfonodulii respectivi sunt extirpati si examinati pentru o altã leziune. Ea variazã între 2-41 %. Leziunea apare de obicei la paciente adulte dar a fost descrisã si la copii. Se asociazã cu endosalpingiozã peritonealã sau cu tumori ovariene benigne, borderline sau maligne (11, 12). Microscopic structurile glandulare se locali-zeazã fie subcapsular, fie în corticalã printre foliculii limfatici. în cazuri rare, ei pot afecta întreg limfonodulul respectiv. Glandele sunt rotunde sau dilatate chistic, mai rar au contur neregulat, sau prezintã proiectii papilare. Sunt delimitate de un singur strat de celule cubice sau cilindrice de tip tubar. Mult mai rar, epiteliul poate fi de tip endometrial, endocervical, scuamos metaplazic. Cu ajutorul coloratiei PAS se evidentiazã secretie de mucinã în portiunea apicalã a celulelor epiteliale sau în lumenele glandulare. Nucleii sunt rotunzi sau ovalari, uneori cu mici nucleoli evidenti dar figurile mitotice sunt absente. La periferie sunt delimitate de un strat subtire de tesut conjunctiv sau se face direct trecerea spre tesutul limfoid adiacent. Se pot asocia cu corpi psamomatosi.
Diagnosticul diferential se face cu metastaze de adeno-carcinom, în care structurile glandulare sunt distribuite în întreg limfonodulul, sunt delimitate de un epiteliu stratificat, cu semne de atipie si activitate mitoticã si sunt delimitate de o stromã desmoplazicã. Un alt diagnostic diferential se face cu o metastazã de carcinom scuamos (prezintã atipie, activitate mitoticã si nu prezintã structuri glandulare). Dacã însã la nivel ovarian este prezentã o tumorã seroasã primarã borderline, atunci diagnosticul diferential este imposibil.
Nu se cunoaste cu precizie evolutia acestor structuri glandulare benigne din limfonoduli. Au fost descrise cazuri în literaturã în care din aceste glande s-au dezvoltat tumori maligne primare similare cu cele de la nivelul tractului genital feminin sau a cavitãtii peritoneale (13).
Endosalpingioza din cazul nostru a prezentat semne de atipie, ceea ce ridicã suspiciunea ca în cadrul procesului neoplazic de la nivelul acestor focare intralimfonodulare sã se dezvolte simultan tumori primare seroase borderline (sau maligne).
Probabilitatea ca leziunea din limfonodulii axilari sã reprezinte o metastazã din tumorile ovariene este infirmatã de faptul cã în ceea ce priveste tumorile seroase ovariene borderline definitia lor exclude prezenta invaziei stromale. Deci aceste tumori nu se pot asocia practic cu metastaze la distantã ci doar cu leziuni similare microscopic, numite la nivelul epiplonului sau a peritoneului implante iar în limfonoduli afectare secundarã seroasã papilarã (14). Unii autori sustin faptul cã tumorile seroase borderline ovariene pot rareori metastaza pe cale sangvinã sau limfaticã, ceea ce înseamnã cã unele din aceste leziuni ar putea totusi reprezenta metastaze limfonodulare cu punct de plecare ovarian. Urmeazã ca studiile ulterioare sã precizeze natura acestor leziuni.

Concluzii
Cazul prezentat este neobisnuit deoarece o tumorã ovarianã seroasã borderline bilateralã este asociatã pe lângã focare de endosalpingiozã si implante epiteliale noninvazive peritoneale si în epiplon si cu endosalpingiozã atipicã în limfonodulii axilari. Literatura de specialitate prezintã doar un numãr mic de astfel de cazuri publicate pânã în prezent (15, 16, 17, 18). În plus cazul este neobisnuit si datoritã faptului cã leziunea limfonodularã axilarã a fost descoperitã si diagnosticatã anterior tumorii primare ovariene, iar, datoritã ei aceastã tumorã ovarianã bilateralã a putut fi identificatã.
Astfel de leziuni pot ridica probleme dificile de diagnostic, fiind usor de confundat cu o metastazã de carcinom primar cu punct de plecare mamar, ovarian sau tiroidian.
Se recomandã ca indiferent de prezenta sau natura lor (neoplasm sincron cu cel ovarian sau metastazã) aceste leziuni sã nu influenteze tratamentul în aceste cazuri.

Bibliografie
1. ZINSSER, K.R., WHEELER, J.E. - Endosalpingiosis in the omentum. A study of autopsy and surgical material. - Am. J. Surg. Pathol., 1982, 6:109.
2. MCCAUGHEY, W.T., KIRK, M.E., LESTER, W., DARDICK I. - Peritoneal epithelial lesions associated with proliferative serous tumours of ovary. Histopathology, 1984, 8:195.
3. PRAT, J. - Ovarian tumors of borderline malignancy (tumors of low malignant potential): a critical appraisal. Advances in Anatomic Pathology. Lippincott Williams and Wilkins, (Philadelphia), 1999.
4. BELL, D.A. - Ovarian surface epithelial-stromal tumors. Hum. Pathol., 1991, 22:750.
5. BELL, D.A., SCULLY, R.E. - Serous borderline tumors of the peritoneum. Am. J. Surg. Pathol., 1990, 14:230.
6. KARP, L.A., CZERNOBILSKY, B. - Glandular inclusions in pelvic and abdominal para-aortic lymph nodes. - Am. J. Clin. Pathol., 1969, 52:212.
7. KHEIR, S.M., MANN, W.J., WILKERSON, J.A. - Glandular inclusions in lymph nodes. The problem of extensive involvement and relationship to salpingitis. - Am.J.Surg.Pathol., 1981, 5:353.
8. SILTON, R.M. - More glandular inclusions. - Am. J. Surg. Pathol., 1979, 3:285.
9. MALPICA, A., DEAVERS, M.T., GERSHENSON, D. et. al. - Serous tumors involving extra-abdominal/extra-pelvic sites after the diagnosis of an ovarian serous neoplasm of low malignant potential. Am. J. Surg. Pathol., 2001, 25:988.
10. RIES, E. - Eine neue operationsmethode des uteruscarcinomas. Z. Geburtshilfe. Gynakol., 1897, 37:518.
11. SHEN, S.C., BANSAL, M., PURRAZZELLA, R. et.al. - Benign Glandular inclusions in lymph nodes, endosalpingiosis and salpingitis isthmica nodosa in a zoung girl with clear cell adenocarcinoma of the cervix. Am.J.Surg.Pathol., 1983, 7:293
12. SCHNEIDER, V., WALSH, J.W., GOPLERUD, D.R. - Benign glandular inclusions in para-aortic lymph nodes: a cause for false positive lypmhangiography. Am. J. Obstet. Gynecol., 1980, 138:350.
13. CASEY, C.A., BEREK, J.S. - Papillary serous cystadenocarcinoma arising in benign glandular inclusion cysts in pelvic and inguinal lymph nodes. Obstet.Gynecol., 1994, 4:724.
14. KURMAN, R.J. - Blaustein s pathology of the female genital tract. Editia a 5-a. Springer, 2002.
15. MUNNELL, E.W., JACOX, H.W., TAYLOR, H.C. - Treatment and prognosis in cancer of the ovary: with a review of a new series of 143 cases treated in the years 1944-1951. Am. J. Obstet. Gynecol., 1957, 74:1187.
16. OSMOND, R., KALINOVSKY, P. - Epithelial inclusion cysts in axillary nodes associated with malignant diseases. - Med. J. Aust., 1972, 2:834.
17. SILVA, E.G., TORNOS, C., ZHUANG, Z. et. al. - Tumor recurrence in stage I ovarian serous neoplasm of low malignant potential. Int. J. Gynecol. Pathol., 1998, 17:1.
18. TAN, L.K., FLYNN, S.D., CARCANGIU, M.L. - Ovarian serous borderline tumors with lymph node involvement: clinicopathologic and DNA content study of seven cases and review of the literature. Am. J. Surg. Pathol., 1994, 18:904.