Actinomicozã hepaticã - formã pseudoneoplazicã -

Introducere
Actinomicoza hepaticã este o afectiune cronicã rarã, cu o simptomatologie de cele mai multe ori nespecificã, avand drept consecintã în primul rand un diagnostic pozitiv tardiv si constituind în cazurile operate o surprizã postoperatorie. Formele tumorale ale afectiunii, sunt etichetate de multe ori drept leziuni neoplazice si în functie de localizare tratamentul poate fi destul de dificil.

Prezentarea cazului
Bolnavul D. I. de 44 de ani, din mediul rural, se interneazã pe data de 13.01.2001 pentru febrã (38,5°C), durere continuã în hipocondrul drept si epigastru, orificii fistuloase la nivelul hipocondrului drept, scãdere ponderalã (20 kg în 12 luni), astenie fizicã.
Debutul clinic este localizat de pacient în urmã cu aproximativ 1 an, simptomatologia fiind lent progresivã cu aparitia în ultimile 2-3 luni a mai multor orificii fistuloase în hipocondrul drept si baza hemitoracelui drept, prin care se scurge în cantitate micã o secretie filantã, gãlbuie.
Din examenul clinic este de retinut o edentatie partialã cu abcese periapicale, o hepatomegalie ce depãseste rebordul costal cu 4 cm si prezenta unor orificii fistuloase multiple cu localizarea amintitã, prin care la compresie se scurge un lichid tulbure.
Examenul ecografic efectuat înainte de internare, ca si examenul computer tomografic (CT) pun în evidentã hepatomegalia datã de prezenta unei formatiuni tumorale solide, moderat iodofilã multilobulatã de 9,5 cm, situatã în segmentele IV si VIII si fiind anterior în contact cu capsula hepaticã; imaginea CT sugereazã o leziune neoplazicã.(Fig. 1)
În preoperator se constatã leucocitozã (15.600/ mmc) si o usoarã anemie (Hb=9,2 %, Ht=26,8 %).
Starea generalã a bolnavului fiind relativ bunã iar aspectul pe CT al formatiunii tumorale sugerand posibilitatea rezectiei acesteia, se decide interventia operatorie.
Printr-o incizie subcostalã bilateralã cu bransare epigastricã (tip "Mercedes-Benz") se pãtrunde în abdomen si se constatã prezenta unei formatiuni tumorale dure, localizatã în principal la nivelul segmentului IV hepatic, cu extindere în sectorul anterior (paramedian) drept (Fig. 2). Formatiunea tumoralã este aderentã în portiunea centralã la peretele abdominal; nu se deceleazã alte leziuni în cavitatea peritonealã.
Cu electrobisturiul se sectioneazã zona de aderentã parietalã a tumorii si se recolteazã un fragment tumoral pentru examen histopatologic extemporaneu: aspect de tesut inflamator nespecific.
Se decide rezectia segmenului IV tumoral cu extindere pe sectorul anterior (paramedian) drept mai ales în zona segmentului VIII. Dupã colecistectomie, se procedeazã într-un prim timp, pentru a reduce sangerearea, la izolarea venei hepatice medii (VHM) în plin parenchim (Fig. 3) dupã tehnica Couinaud (calea intracapsularã). Sub clampaj pedicular intermitent tip Pringle se începe sectionarea parenchimului hepatic imediat la dreapta ligamentului falciform, cu ligaturi etajate în parenchim a pediculilor glissonieni (P.G.) ce pleacã din "cornul" drept al recesului lui Rex pentru subsegmentul IVb (lob pãtrat). Suprahilar, se ligatureazã un P.G. pentru segmentul IVa (teritoriul hepatic precav) si apoi sectionarea parenchimului ajunge în zona izolãrii VHM. Sectionarea la dreapta a parenchimului se face în teritoriul sectorului anterior (paramedian) drept, superior panã la nivelul zonei de izolare a VHM iar antero-inferior panã la nivelul hilului hepatic. Prin ridicarea lobului pãtrat (IVb) se practicã o incizie în parenchim transversalã, prehilarã, care uneste cele douã planuri verticale de sectiune si apoi se sectioneazã parenchimul hepatic cu bisturiul cu ultra-sunete (CUSA), într-un plan oblic - de la nivelul hilului hepatic panã la VHM - desprinzand astfel segmentul IV tumoral de segmentul I, care rãmane precav. Înainte de îndepãrtarea piesei se ligatureazã transfixiant, precav, în parenchim, VHM. În planul drept de sectionare a parenchimului este pus în evidentã P.G. sectorial anterior (paramedian) drept, care este pãstrat (Fig. 4).

Figura 1	Figura 2	Figura 3
Figura 4	Figura 5	Figura 6

Se plaseazã apoi un tub de dren în cavitatea centralã hepaticã, care se "plombeazã" cu epiploon.
Pe tot parcursul operatiei, presiunea venoasã centralã din vena cavã inferioarã a fost monitorizatã si mentinutã la o valoare de aproximativ 5 mm Hg (metoda Blumgart). Nu s-a administrat sange intraoperator si nici în postoperator.
Examenul macroscopic al piesei extirpate a arãtat pe sectiune o formatiune tumoralã durã, pichetatã de multiple granulatii gãlbui, grunjoase (Fig. 5).
Postoperator, bolnavul beneficiazã în primele zile de antibioterapie cu spectru larg, evolutia fiind favorabilã, cu suprimarea la 7 zile a tubului de dren. Desi secretia la nivelul orificiilor fistuloase s-a remis mult, aceasta nu înceteazã totusi, împiedicand cicatrizarea traiectelor fistuloase.
Examenul histopatologic pe fragmentul hepatic analizat aratã zone intense de fibrozã cu infiltrat inflamator limfoplasmocitar si polimorfonucleare neutrofile, cu microabcese ce prezintã central micetoame de Actinomyces Israelli (colonii filamentoase subtiri, ramificate, Gram + si PAS +) (Fig. 6).
Considerand cã procesul inflamator este încã activ cel putin la nivelul traiectelor fistuloase parietale, bolnavul este transferat în Clinica de Boli Infectioase, unde urmeazã un tratament specific cu Penicilinã în megadoze timp de 4 sãptãmani. Bonavul revãzut la 6 luni dupã operatie este vindecat atat parietal cat si hepatic (CT) (Fig. 7).

Discutii Actinomicoza este de cele mai multe ori o infectie cronicã progresivã, cu evolutie lentã, comunã omului si animalelor, cu origine strict endogenã, fãrã a avea deci un caracter transmisibil (1, 2, 3 ). Panã nu demult, agentul patogen al afectiunii era considerat de origine fungicã iar afectiunea era catalogatã drept micoticã (1, 4). În urma lucrãrilor lui Cummins si Cummins&Harris (citat de 2) a reiesit clar faptul cã actinomicoza este cauzatã de o bacterie Gram +, facultativ sau strict anaerobã, de aspect filamentos, saprofitã, gãsitã frecvent în flora cavitãtii bucale, a tractului gastrointestinal si a vaginului (2, 3, 4). Din cele 11 specii de actinomyces descrise (2) boala la om este cauzatã cel mai frecvent de actinomyces israelii si mult mai rar de alti agenti patogeni (actinomyces meyeri, actinomyces odontolyticus, naeslundii etc) (2, 3). Desi afectiunea se poate produce oriunde în organism, se descriu clasic trei localizãri ale actinomicozei si anume: cervico-facialã, toracicã si abdominalã (1, 2, 3); mult mai rare sunt localizãrile la nivelul sistemului nervos central, cutanat sau musculoscheletale (3).

Figura 7

Majoritatea infectiilor actinomicotice sunt polimicrobiene si în functie de topografia leziunii pot fi decelati strepto si stafilococi, bacteroides, fusobacterium (3, 4, 5).
Localizarea abdominalã a actinomicozei este mai rarã (20 %) din cazuri fatã de localizarea cervico-facialã care este cea mai frecventã la om (3). În cadrul afectiunii abdominale, ficatul este implicat în aproximativ 5 % din cazuri (3). În functie de localizarea afectiunii existã o serie de factori favorizanti, cum ar fi o dentitie deficitarã cu abcese periapicale (5), neoplasmul cavitãtii bucale, iar la nivel digestiv leziuni inflamatorii acute (apendicite, colecistite), cronice (ulcerul duodenal) sau degenerative (neoplasm gastric, colonic etc). Traumatismele locale produse de explorãri endoscopice invazive sunt incriminate în unele cazuri de aparitie a afectiunii (3, 4).
Existã un moment pivotal în care toti acesti factori favorizanti actioneazã printr-un numitor comun reprezentat de lezarea barierei mucoasei locale (bucale, gastrointestinale) cu difuziunea hematogenã ulteriorã a infectiei la nivel tisular, al cavitãtii abdominale, toracice etc. Odatã depãsitã bariera mucoasã gastrointestinalã se formeazã o colectie intraabdominalã care se extinde ulterior la organele învecinate sau retroperitoneal, precum si la peretele abdominal anterior formand uneori fistule cutanate. Ficatul poate fi afectat atat prin acest mecanism direct cat si, cel mai adesea, printr-o "metastazare" septicã regionalã sau de la distantã (6). O actinomicozã localizatã pleuropulmonar se poate extinde la nivelul ficatului prin traiectii fistuloase transdiafragmatice (6); la fel de posibil este si mecanismul invers, prin care o actinomicozã abdominalã se poate propaga la nivel pleuro- pulmonar (4). În ultimii ani, folosirea în scop contraceptiv a dispozitivelor intrauterine a dus la aparitia mai frecventã a unor infectii pelvine localizate, de la care ulterior pot fi afectate organele abdominale sau extraabdominale (4). În cazul prezentat de noi afectarea hepaticã poate fi numai aparent primitivã, prin faptul cã examenul cavitãtii abdominale nu a decelat o altã leziune inflamatorie; prezenta însã a unei dentitii deficitare cu abcese periapicale ne îndreptãteste sã credem cã determinarea hepaticã a fost hematogenã, mecanism descris de Miyamato si col (5).
Simptomatologia clinicã în cazul actinomicozei hepatice este în mare parte nespecificã, însã, asocierea unei hepatomegalii dureroase sau nu cu prezenta unor traiecte fistuloase parietale este sugestivã pentru aceastã afectiune.
Miyamoto si col (5), colectand din literaturã 36 de cazuri de actinomicozã hepaticã panã în 1992, au constatat prezenta febrei în 78 % din cazuri, urmate de durerea abdominalã (58 % din cazuri), anorexie si scãdere ponderalã în 53 % din cazuri. Hepatomegalia a fost prezentã la 40 % din pacienti, iar traiectele fistuloase parietale la numai 3 % din cazuri.
Între 91 - 95 % din pacienti au prezentat anemie, leucocitozã, precum si VSH si fosfataze alcaline crescute. Diagnosticul de actinomicozã hepaticã poate fi dificil atat în formele fruste cat si în cele complicate sau tumorale - pseudoneoplazice (1). Atunci cand este posibil, examenul microscopic al puroiului recoltat din colectie (punctie-aspiratie ecoghidatã), din traiectele fistuloase parietale sau din tesutul tumoral actino-micotic pun în evidentã prezenta unor granulatii galbene (sulfur granules) patognomonice pentru afectiune. Aceste granulatii galbene sunt formate din aglomerãrile bacteriene de aspect filamentos, Gram + si încolãcite între ele, înconjurate periferic de neutrofile (1, 4, 5, 6).
Cultura puroiului recoltat poate fi sterilã în mediu aerob iar datoritã florei bacteriene satelite diagnosticul poziv se poate pune uneori cu întarziere (7).
Tratamentul actinomicozei în general este dependent în principal de doi parametrii si anume localizarea topograficã a leziunii (stabilitã prin ecografie, CT) si de forma anatomoclinicã (forma supurativã sau tumoralã).
Antibioterapia cu spectru larg actioneazã numai asupra florei bacteriene satelite, bacteriile de actinomyces israelii fiind sensibile numai la peniciline (3, 5).
Dacã în cazul unei colectii actinomicotice cavitare (pleuralã, peritonealã) sau tisularã drenajul acesteia asociat cu antibioterapia "tintitã" poate fi eficient (5, 6), în formele tumorale (pseudoneoplazice) considerãm cã se impune un gest chirurgical radical.
Este greu de crezut cã în cazul prezentat de noi, în care formatiunea tumoralã cu aspect sarcomatos (8) ocupa segmentul IV hepatic (volumetric 15 %- 20 % din tesutul hepatic), tratamentul antimicrobian singular ar fi dus la "topirea" formatiunii tumorale. Rezectia segmentului IV tumoral a fost fãcutã totusi în limite de benignitate si nu neoplazice; din acest motiv, pentru "stingerea" unui proces inflamator actinomicotic restant, atat la nivelul tesutului hepatic cat si la nivelul traiectelor fistuloase parietale, am considerat oportunã asocierea unui tratament cu megadoze de penicilinã în Serviciul de Boli Infectioase.
Examinarea clinicã si prin CT a pacientului la 6 luni postoperator a arãtat vindecarea completã a acestuia (Fig. 7).

Concluzii
1. Actinomicoza hepaticã forma tumoralã (pseudoneoplazicã) este o afectiune rarã, diagnosticul preoperator fiind de cele mai multe ori dificil de afirmat;
2. Prezenta unor traiecte fistuloase parietale asociate cu o hepatomegalie tumoralã abcedatã sau nu, sugereazã diagnosticul de actinomicozã;
3. Diagnosticul de certitudine al actinomicozei hepatice poate fi pus uneori si macroscopic (puroi cu granulatii galbene specifice) dar este cert microscopic;
4. Rezectia formatiunii hepatice trebuie sã fie însotitã de o antibioterapie "tintitã" cu megadoze de penicilinã pentru a obtine o vindecare durabilã a pacientului.

Bibliografie
1. Prodescu V - Infectiile în chirurgie în Patologie Chirurgicala sub redactia lui Burghele T., Ed. Medicala, 1975, vol. I, pag. 62-64
2. Bowden G.H., Goodfellow M. - Actinomyces in Topley&Wilson's Principles of Bacterio-logy, Virusology and Immunity, sub redactia lui Parker M.T. si Duerden B.I., Ed. Hodder &Stoughton -London, Melbourne, Auckland, 1990, vol. II, pag.32-40
3. Russo T.A. - Agents of actinomycosis in Principles and Practice of Infectious Diseases, sub redactia lui Mandell G.L., Bernett J.E., Dolin R., Ed. Churchill&Livingstone -Edinburgh, London, 2000, pag.2645-2652
4. Lichtenberg F., Viral, Chlamydial - Rickettsial and Bacterial diseases in Pathologic Basis of Disease, sub redactia lui Robbins S.L., Cotran R.S., Kumar V., Ed. W.B. Saunders&Co (Philadelphia), 1984, pag 349-350
5. Miyamoto M.I., Fang F.C. - Pyogenic liver abscess involving actinomyces: Case report and review. Clinical Infections diseases 1993, 16: 303-308
6. Ardehali H., Buetens O., Garcia D.A. - Thoracic actinomycoses and liver abscesses. The Osler Medical Journal, 2000, 6: 1-4
7. Bourgeon R. - Les abces primitifs du foie. Ed. Masson, Paris, 1976, pag.17
8. Foster J.H. - Benign Liver Tumours in Surgery of the Liver and Biliary tract, Editor Blumgart L.H., Ed. Churchill&Livingstone - Edinburg, London, 1988, vol. II, pag. 1125